Sammanfattning av resultaten
Baserat på representativa tyska uppgifter om ersättningskrav observerades en tvåårig incidens för HD på 1,8 per 100 000 personer och en tvåårig prevalens på 9,3 per 100 000 personer. Denna studie visade också att depression var den vanligaste komorbiditeten eller det mest frekventa sjukdomsassocierade symtomet hos HD-patienter. Dessutom fick två tredjedelar av HD-patienterna antipsykotika under observationsperioden.
Diskussion av resultat
Flera systematiska översikter om prevalensen av HD har publicerats, som alla pekar på ett heterogent bevismaterial . Enligt Pringsheim et al. resulterade sammanlagda bevis från Nordamerika, Europa och Australien i en prevalens på 5,70 per 100 000 (95 % KI: 4,42-7,35) som varierade från 1,56 till 12,08 per 100 000 personer . Rawlins et al. rapporterade en prevalens på 3,60 (95 % KI: 3,50-3,69) för Västeuropa som varierade från 0,53 till 10,85 per 100 000 personer . Baig et al. presenterade heterogena studieresultat med en prevalens som varierade från 0,96 till 13,7 per 100 000 personer för Nordamerika, Europa och Australien . Vår uppskattning, 9,3 per 100 000 personer, är högre än vad som rapporteras i de flesta systematiska översikter. Detta kan bero på flera orsaker. För det första är studierna i översikterna – inklusive de från tyska befolkningsurval – oftast äldre än 20 år . Det finns belägg för att prevalensen av HD har ökat under de senaste 30 åren på grund av ökad medvetenhet bland läkare, längre överlevnad hos patienterna och att babyboomgenerationen går in i den manifesta fasen av HD . En högre prevalens i vår studie var därför förväntad. För det andra verkar det finnas en betydligt högre förekomst av HD i kaukasiska befolkningar jämfört med icke-kaukasiska befolkningar. Den högre prevalensen i den aktuella studien jämfört med översikterna kan förklaras av den jämförelsevis höga andelen invånare med kaukasiskt ursprung i Tyskland. I en nyligen genomförd studie i Förenade kungariket (UK) observerades en prevalens på 12,3 per 100 000 personer för patienter över 20 år , en prevalens som är jämförbar med prevalensen i vår studie. Evans et al., vars forskning bygger på General Practice Research Database (GPRD; numera Clinical Practice Research Datalink (CPRD)) som omfattar anonymiserade medicinska journaler från primärvården, analyserade data mellan 1990 och 2010. Under denna period växte databasen från cirka 650 000 till mer än 3 500 000 patientjournaler, vilket gjorde det möjligt för dem att fastställa prevalensen i snäva ålderskategorier och i specifika regioner. I likhet med våra resultat fann Evans et al. endast små skillnader i den genomsnittliga prevalensen för kvinnor (10,4 per 100 000 personer) och män (9,4 per 100 000 personer). De anser dock att deras uppskattningar är för låga på grund av oupptäckta fall av detta sällsynta tillstånd. När det gäller den högre prevalensen i äldre åldersgrupper stämmer våra resultat i allmänhet överens med andra . I andra studier är dock den genomsnittliga prevalensen högst mellan 51 och 60 år och 60-64 år , medan vi fann den högsta prevalensen mellan 60 och 69 år.
I flera studier har man dessutom fastställt incidensen av HD. I sin systematiska översikt avslöjar Pringsheim och medarbetare en genomsnittlig incidens på 0,4 per 100 000 personer per år med en högre incidens i studier som omfattar icke-asiatiska befolkningar (0,1-0,8 per 100 000 personer) än i studier med befolkningar av asiatisk härkomst (0,05-0,1 per 100 000 personer) . I en studie från Italien, som baserades på administrativa uppgifter och medicinska journaler, uppskattades incidensen av HD till 0,3 per 100 000 personer . I en annan studie baserad på CPRD-data observerades en incidens på 0,7 per 100 000 personer utan någon trend i incidensen av HD över tiden (1990-2010) . Den förekomst av HD som fastställdes i vår studie är jämförelsevis hög (1,8 per 100 000 personer). Skillnaden är dock jämförelsevis liten med tanke på en tvåårig observationsperiod som valdes i vår studie.
Depression är en vanlig komorbiditet/sjukdomsassocierat symptom vid HD som diskuteras i litteraturen. Våra resultat av depressionsfrekvensen inom HD-patientpopulationen överensstämde med tidigare forskning , även om vi inte kunde särskilja mellan HD-stadier på grund av typen av vårt underliggande dataset. En jämförelse av våra uppgifter med självrapporterade uppgifter om depression och ångest i en norsk kohort med hjälp av EQ-5D-3 L-instrumentet är inte giltig eftersom bevis från studier som granskar validerade frågeformulär pekar på en underskattning av frekvensen av depression i data från skadeanmälningar . Samtidigt visade dock tyska studier baserade på skadeanmälningsdata högre uppskattningar av prevalensen av depression jämfört med nationella undersökningsdata . Enligt författarna kan detta bero på en mindre vilja att ge information om känsliga ämnen i intervjusituationer jämfört med samtal med en bekant läkare . Dessutom verkar personer med svåra depressioner vara underrepresenterade i studien av Frank et al. vilket också kan ha bidragit till en lägre prevalens av depression i undersökningsdata jämfört med data från skadeanmälningar .
Omkring 38 % av HD-patienterna i vårt urval hade demens som en komorbiditet/sjukdomsassocierat symtom. Jämförelser med andra studier är dock svåra, eftersom inga konsekventa kriterier tillämpades i dessa studier. På grund av kognitiva försämringar, som kan förekomma även decennier före diagnosen och som kan visa sig i prestationer på arbetet, hantering av ekonomi eller säker körning , kan det vara svårt att ge en allmän definition av demens vid HD, och kriterierna för demensdiagnosen kan inte tillämpas 1:1 på komorbid demens hos HD-patienter (för en utförlig diskussion se ). Eftersom varierande definitioner av demens vid HD också kan påverka läkarnas kodningsbeteende måste analyser baserade på skaderegleringsdata av demensbördan i HD-populationer därför för närvarande tolkas med försiktighet.
Anderson m.fl. studerade sjukvårdsutnyttjandet i USA bland HD-patienter med Medicaid- och kommersiellt försäkrade HD-patienter baserat på skaderegleringsdata. De rapporterar att hemhjälp (vilket inte är liktydigt med omvårdnad i denna studie) och sjukgymnastik (med en utnyttjandegrad mellan 37,1 och 64,0 %, beroende på tillståndsstadium och försäkringstyp) är de mest frekventa insatserna. Vårt resultat på 46,4 % av HD-patienterna som använde sjukgymnastik låg inom detta intervall. På samma sätt ligger andelen HD-patienter i vårt urval som använder talterapi och rullstolar inom det intervall som Anderson m.fl. rapporterade. Dessutom rapporterar vi nästan samma andel patienter som använder gånghjälpmedel (cirka 9,5 %) .
Mer än hälften av HD-patienterna i urvalet fick antipsykotika. Prevalensen av psykoser hos HD-patienter verkar dock vara betydligt lägre. I en studie som analyserade faktorer som bidrar till psykoser vid HD baserat på Enroll-HD-databasen fann man att 10,8 % av HD-patienterna hade en historia av psykos . Chorea behandlas i stället ofta med antipsykotika, särskilt i Europa . I en undersökning bland HD-experter skulle 50 % av de europeiska respondenterna välja tiaprid som förstahandsval för behandling av chorea . Den höga användningen av antipsykotika i allmänhet och tiaprid i synnerhet (46,8 % av urvalet) tyder därför på att man är beredd att behandla främst motoriska brister. Dessutom kan dopaminantagonister som tiaprid ha positiva effekter på HD-patienter när det gäller stabilisering av humöret, sömnstörningar och förebyggande av viktnedgång, vilket också kan ha bidragit till den jämförelsevis höga användningen av antipsykotika.
Och även om det finns studier om HD som rör direkta och samhälleliga kostnader är jämförbarheten med den aktuella studien begränsad. Detta beror på varierande forskningsmål, diskrepanser i visningen av kostnadstyperna och stora skillnader i organisationen av hälso- och sjukvården mellan Tyskland, Storbritannien och USA.
Styrkor och begränsningar
Den främsta styrkan i denna studie är det stora, oselekterade och överregionala urvalet som möjliggör robusta uppskattningar av epidemiologi, komorbiditet eller sjukdomsassocierade symtom och hälso- och sjukvårdsutnyttjande för HD-patienter. Dessutom kunde minnes- och urvalsbias, som båda är en betydande metodologisk utmaning inom forskning om hälso- och sjukvårdstjänster, undvikas eftersom denna studie baserades på skadeanmälningsuppgifter och inte var beroende av patienternas minnesuppgifter eller viljan att delta.
Och även om vi baserade våra resultat på representativa uppgifter, bör våra resultat tolkas med försiktighet. På grund av tvärsnittsdesignen var det inte möjligt att ta upp förändrad användning eller trender över tid, och vi kan inte hävda ett orsakssamband mellan till exempel komorbiditet/sjukdomsrelaterade symtom och läkemedelsanvändning. Vår studie är således i första hand deskriptiv. Eftersom vi härleder våra resultat från uppgifter om skadeanmälningar bör man dessutom ta hänsyn till vissa begränsningar när det gäller denna form av information. För det första omfattades inte sjuksköterskesektorn av databasen. Respektive analyser var ändå genomförbara, eftersom specifika öppenvårdskoder indirekt pekade på användning av sjukskötersketjänster. Följaktligen underskattas andelen HD-patienter med användning av sjukskötersketjänster och kostnaderna kunde inte analyseras. Informell vård, som utgör en stor del av patienternas hälsovård, kunde inte heller behandlas i denna studie. För det andra kunde vi på grund av bristande information om tillståndets svårighetsgrad inte skildra vårdutnyttjandet stratifierat efter stadium, vilket skulle kunna vara av särskilt intresse för vårdplanering. Dessutom finns det en klyfta mellan kodning av en hälso- och sjukvårdstjänst och det faktiska utnyttjandet; till exempel innebär förskrivning av läkemedel inte att man följer medicineringsplanen fullt ut. Man bör också ta hänsyn till att den långsamma insjuknandet i HD kan leda till en fördröjd diagnos och därmed till en underskattning av de epidemiologiska uppskattningarna.