Abstract
Koccidioidomykos, även känd som San Joaquin Valley Fever eller Valley Fever, är oftast en lunginfektion som orsakas av inandning av sporer i ett endemiskt område. Spridning till ben, leder, hjärnhinnor och hud sker i mindre än en procent av fallen. Skelettpåverkan står för ungefär hälften av den spridda koccidioidomykosen med kotorna som det vanligaste skelettområdet. Vi presenterar ett mycket sällsynt fall av disseminerad koccidioidomykos med osteomyelit och kompressionsfraktur i den lumbala kotkroppen. Detta fall skildrar några av de potentiella problem som kan uppstå vid hantering av koccidioidomykos, särskilt när bristande följsamhet till initiala azoler inträffar, vilket kan leda till spridning och komplicerade beninfektioner som kräver kirurgiskt ingrepp tillsammans med kontinuerlig medicinsk behandling.
1. Introduktion
Koccidioidomykos orsakas av en jordlevande dimorf sporbildande svamp Coccidioides immitis som är endemisk i den sydvästra delen av USA, Mexiko och delar av Sydamerika.
San Joaquin Valley i Kalifornien är också ett vanligt område för Coccidioides immitis, och lunginfektion kan uppstå vid inandning av sporer, vilket vanligen kallas San Joaquin Valley Fever eller Valley Fever . Majoriteten av de individer, mer än sextio procent, som är infekterade är asymtomatiska. Mindre än en procent av infektionerna är spridda till områden som ben, leder, hjärnhinnor och hud. Skelettpåverkan som osteomyelit står för 20 till 50 procent av spridda extrapulmonala infektioner, med kotorna som den vanligaste skelettplatsen .
Vi rapporterar ett fall av en immunkompetent afroamerikansk man med spridd koccidioidomykos till kotorna. Detta fall illustrerar utmaningarna och de potentiella komplikationerna vid disseminerad koccidioidomycos i ryggraden.
2. Fallrapport
En 47-årig afroamerikansk man med dåligt kontrollerad diabetes mellitus typ 1 presenterade sig med smärta i nedre delen av ryggen som intensifierades under flera veckor. Patienten var född och uppvuxen i Ohio men flyttade därifrån för att ansluta sig till armén. Under sin tid i militären var han stationerad i Tyskland och Korea. Han hade flyttat till Arizona ungefär ett år tidigare. Patienten klagade över sex månaders progressivt värre kronisk icke-produktiv hosta, nattsvettningar och betydande viktnedgång. Han nekade till feber, huvudvärk, förvirring, avvikelser i gången, ny ledvärk och hudutslag. Fysisk undersökning var grovt sett okej. Antalet vita blodkroppar (WBC) var 7 800/μL. Bröströntgen visade bilaterala hilariska lymfkörtlar tillsammans med ett troligt granulom vid höger mittlob. Datortomografi av bröstkorgen avslöjade subcentimeter stora bilaterala lungknutor samt mediastinal och höger hilarlymfadenopati. Han genomgick bronkoalveolärt lavage med transbronkiell lymfkörtelbiopsi. Patologin visade en granulomatös inflammation och svampelement som överensstämde med omfattande koccidios. Hans kvalitativa IDCF-serologi var positiv och IDCF-titern var 8. Hans hiv-test var negativt. Han diagnostiserades med pulmonell koccidioidomykos och började få oralt flukonazol 400 mg dagligen.
Patienten hade återvänt till akutmottagningen och klagat på förvärrad smärta i nedre delen av ryggen under de senaste veckorna. Han förnekade tarm- eller blåsinkontinens och domningar. Fysisk undersökning visade på ömhet i nedre delen av ryggen. Röntgen av den lumbosakrala ryggraden visade ingen osteomyelit. Magnetisk resonanstomografi (MRT) av ländryggen utan kontrast visade akut till subakut kompressionsdeformitet av den övre ändplattan i kotkroppen L3. Man noterade också att kotkroppen hade förlorat ca 10-20 % av sin höjd. Inga tecken på epidural abscess, spinal kanalkompromiss, neural foraminal förträngning eller kompression av ryggmärgen noterades. En CT-styrd nålbiopsi utfördes och bekräftade osteomyelit orsakad av C. immitis (figurerna 1 och 2). Flukonazol byttes till itrakonazol för bättre benpenetration. Tyvärr hade patienten en betydande viktökning och svullnad i de nedre extremiteterna. Därför byttes itrakonazol till posakonazol. Han hade därefter en gradvis förbättring av svullnad i nedre extremiteterna och viktnedgång. Efterföljande MRT av ländryggen med och utan kontrast visade T2-hyperintensitet i diskus som sträckte sig in i den nedre ändplattan i L2 och den övre ändplattan i L3. Resultaten relaterades till diskit och osteomyelit. Det fanns också en kompressionsfraktur i L3:s övre ändplatta med cirka 50 % höjdförlust. Slutligen fanns det en masseliknande ventral epidural förstärkning till vänster om mittlinjen med tillhörande masseffekt på säcken i samband med utveckling av en epidural abscess (figur 3). Neurokirurgi konsulterades, och patienten genomgick L2-L3 laminektomi, L2-L4 posterior spinal fusion och evakuering av den epidurala abscessen. Patologirapporten bekräftade också att den var positiv för Coccidioides sfärules (figurerna 1 och 2). Han genomgick retreatment med intravenös liposomal amfotericin B (AmBisome) 5 mg/kg av idealvikten i flera veckor tillsammans med fortsatt oral posakonazol för livet. Hans IDCF-titer för återkommande kokci minskade från 8 till 2. Patienten förnekade axial smärta eller radikulär smärta. Hans ryggrad förblev stabil och han var neurologiskt intakt.
3. Diskussion
Koccidioidomycos, även känd som dalfeber, beskrevs för första gången i regionen San Joaquin Valley i Kalifornien . Koccidioidomycosens sporer bildas i varma fuktiga jordar som uppstår under monsuner eller kraftig nederbörd. Sporerna sprids i luften av vind, byggnationer och jordbruk och blir luftburna. Lungan är det första infektionsområdet. De flesta infektioner är asymtomatiska och självbegränsade. Symtomen verkar vara influensaliknande, t.ex. feber, hosta, huvudvärk, frossa, nattliga svettningar, ledvärk och utslag som vanligtvis försvinner inom några veckor. Disseminerad koccidioidomykos till platser som ben, leder och hud förekommer hos mindre än 1 % av individerna. Av dessa en procent med spridd koccidioidomycos kommer mindre än hälften att ha vertebral involvering som den vanligaste skelettplatsen . Afroamerikaner, filippinska, asiatiska och spansktalande personer, nedsatt T-cellsfunktion, kronisk steroidanvändning, graviditet och bristande efterlevnad av antimykotikabestämmelserna löper en ökad risk för disseminerad koccidioidomykos .
Skeletala lesioner kännetecknas vanligen av väl omskrivna lytiska lesioner vid kotkropparna med skivutrymmen som är skonsamma . Röntgenbilder är i allmänhet den första utvärderingen. CT och MRT är dock överlägsna när det gäller att identifiera avvikelser i mjukvävnad och ryggrad . Andra differentialdiagnoser kan vara metastaser, tuberkulos eller andra granulomatösa sjukdomar. Ofta ses paraspinal mjukdelsinblandning, abscess, flegmon och diskutrymme på bilddiagnostik. Kirurgisk debridering eller stabilisering är viktig och kan vara avgörande för att bevara den neurologiska stabiliteten. Faktorer som gynnar ett kirurgiskt ingrepp är abscessens storlek, benig sekretion, instabilitet i ryggraden eller påverkan på vävnad, t.ex. en epidural abscess eller kompression av ryggmärgen . Medicinsk behandling tillsammans med kirurgiskt ingrepp krävs ofta med aggressiv kirurgisk debridering.
Antifungal behandling är förstahandsvalet för behandling av koccidioidomykos. Azoler rekommenderas för koccidioidomycos i ben och leder. Flukonazol har varit den mest frekvent använda antifungala behandlingen följt av vorikonazol och itrakonazol . Vid en jämförelse mellan flukonazol 400 mg/dag och itrakonazol 200 mg bid var det dubbelt så sannolikt att skelettinfektionerna svarade på itrakonazol . Itrakonazol ska dock tas med en hel måltid och försiktighet rekommenderas vid läkemedelsinteraktion som t.ex. protonpumpshämmare och H2-blockerare. Posakonazol har visat sig ha god benpenetration och kan vara effektivare än itrakonazol . Amfotericin B har rekommenderats för kritiska benområden som kotpelaren och för patienter som svarar dåligt på azoler . Detta fall illustrerar flera punkter. För det första bör vikten av tidig upptäckt och behandling av skelettpåverkan övervägas hos patienter med koccidioidomykos, särskilt från endemiska områden eller immunsupprimerade patienter. För det andra kan de potentiella problem som kan uppstå vid hanteringen av koccidioidomykos, särskilt när bristande följsamhet till initiala azoler förekommer, leda till spridning och komplicerade beninfektioner. För det tredje har en alternativ tablett, posakonazol, använts framgångsrikt vid spridd icke-meningeal koccidioidomykos om behandlingen misslyckats med azoler, AmBisome eller båda. Slutligen rekommenderas ofta livslång suppressiv behandling för dessa fall .
Intressekonflikter
Författaren förklarar att det inte finns några intressekonflikter i samband med publiceringen av denna artikel.