Abstract
Coccidioidomycose, også kendt som San Joaquin Valley Fever eller Valley Fever, er for det meste en lungeinfektion forårsaget af indånding af sporer i et endemisk område. Spredning til knogler, led, meninges og hud sker i mindre end en procent af tilfældene. Skeletinvolvering tegner sig for ca. halvdelen af den disseminerede coccidioidomycose med ryghvirvlerne som det mest almindelige skeletområde. Vi præsenterer et meget sjældent tilfælde af dissemineret coccidioidomycose med osteomyelitis og kompressionsfraktur af lændehvirvelkroppen. Dette tilfælde skildrer nogle af de potentielle problemer, der kan opstå ved håndtering af coccidioidomycose, især når der opstår manglende overholdelse af de indledende azoler, som kan føre til dissemination og komplicerede knogleinfektioner, der kræver kirurgisk indgreb sammen med kontinuerlig medicinsk behandling.
1. Introduktion
Coccidioidomycose er forårsaget af en jordlevende dimorfe sporedannende svamp Coccidioides immitis, der er endemisk i den sydvestlige del af USA, Mexico og dele af Sydamerika.
San Joaquin Valley i Californien er også et almindeligt område for Coccidioides immitis, og lungeinfektion kan opstå ved indånding af sporer, hvilket almindeligvis kaldes San Joaquin Valley Fever eller Valley Fever . Størstedelen af de personer, mere end 60 %, der er smittet, er asymptomatiske . Disseminerede infektioner til steder som knogler, led, hjernehinder og hud udgør mindre end en procent . Skeletinvolvering såsom osteomyelitis tegner sig for 20 til 50 % af spredt ekstrapulmonal infektion, med ryghvirvlerne som det mest almindelige skeletsted .
Vi rapporterer et tilfælde af en immunkompetent afroamerikansk mand med dissemineret coccidioidomycose til ryghvirvelsøjlen . Dette tilfælde illustrerer udfordringerne og de potentielle komplikationer ved dissemineret coccidioidomycose i rygsøjlen.
2. Case Report
En 47-årig afroamerikansk mand med dårligt kontrolleret diabetes mellitus type 1 præsenterede sig med lændesmerter, der blev intensiveret over flere uger. Patienten var født og opvokset i Ohio, men flyttede væk for at gå ind i hæren. Mens han var i militæret, var han udstationeret i Tyskland og Korea. Han var flyttet til Arizona ca. et år tidligere. Patienten klagede over seks måneders progressivt værre kronisk ikke-produktiv hoste, nattesved og betydeligt vægttab. Han benægtede feber, hovedpine, forvirring, gangforstyrrelser, nye ledsmerter og hududslæt. Den fysiske undersøgelse var groft set ubeskrivelig. Antallet af hvide blodlegemer (WBC) var 7.800/μL. Røntgenbilleder af brystet viste bilaterale hilære lymfeknuder sammen med et sandsynligt granulom i højre midterste lob. Computertomografi af brystet afslørede subcentimeter store bilaterale lungeknuder og midterste mediastinale og højre hilære lymfadenopati. Han gennemgik en bronkoalveolær lavage med transbronchial lymfeknudebiopsi. Patologien var i overensstemmelse med granulomatøs inflammation og svampeelementer, der var i overensstemmelse med omfattende coccidiose. Hans IDCF-serologi IDCF kvalitativ var positiv, og IDCF-titeren for kokker var 8. Hans HIV-test var negativ. Han blev diagnosticeret med pulmonal coccidioidomycose og startede på oral fluconazol 400 mg dagligt.
Patienten var vendt tilbage til skadestuen og klagede over forværring af lændesmerter i løbet af de sidste par uger. Han benægtede tarm- eller blæreinkontinens og følelsesløshed. Fysisk undersøgelse afslørede ømhed i lænden. Røntgenbilleder af lumbosakral rygsøjle viste ikke osteomyelitis. Magnetisk resonansbilleddannelse (MRI) af lænderyggen uden kontrast viste akut-til-subakut kompressionsdeformitet af den øverste endeplade i L3-hvirvellegemet. Der blev også konstateret et ca. 10-20 % tab af hvirvelkroppens højde. Der blev ikke konstateret tegn på epidural abscess, spinalkanalforringelse, forsnævring af neuralforaminaler eller kompression af rygmarven. Der blev foretaget en CT-vejledt nålebiopsi, som bekræftede osteomyelitis forårsaget af C. immitis (figur 1 og 2). Fluconazol blev skiftet til itraconazol for at opnå bedre knoglepenetration. Desværre havde patienten en betydelig vægtøgning og hævelse af de nedre ekstremiteter. Derfor blev itraconazol skiftet til posaconazol. Han havde efterfølgende en gradvis forbedring af hævelsen i de nedre ekstremiteter og vægttabet. Efterfølgende MR-scanning af lænderyggen med og uden kontrast viste T2-hyperintensitet i diskusskiven, der strakte sig ind i den nederste endeplade af L2 og den øverste endeplade af L3. Resultaterne blev relateret til diskitis og osteomyelitis. Der var også en kompressionsfraktur i den øverste endeplade af L3 med ca. 50 % højdetab. Endelig var der en masselignende ventral epiduralforstørrelse til venstre for midterlinjen med tilhørende masseeffekt på bækkenet i forbindelse med udvikling af en epidural absces (Figur 3). Neurokirurgi blev konsulteret, og patienten gennemgik L2-L3 laminektomi, L2-L4 posterior spinal fusion og evakuering af den epidurale abscess. Patologirapporten bekræftede også, at den var positiv for Coccidioides spherules (figur 1 og 2). Han gennemgik en ny behandling med intravenøs liposomal amphotericin B (AmBisome) 5 mg/kg idealvægt i flere uger sammen med fortsat oral posaconazol resten af livet. Hans gentagne cocci IDCF-titre faldt fra 8 til 2. Patienten benægtede aksiale smerter eller radikulære smerter. Hans rygsøjle forblev stabil, og han var neurologisk intakt.
3. Diskussion
Coccidioidomycosis, også kendt som Valley Fever, blev først beskrevet i regionen San Joaquin Valley i Californien . Coccidioidomycose-sporerne dannes i varme våde jorde, der opstår under monsuner eller kraftig regn. Sporerne spredes i luften af vind, byggeri og landbrug og bliver luftbårne. Lungen er det første område, hvor infektionen opstår. De fleste infektioner er asymptomatiske og selvbegrænsede. Symptomerne er influenzalignende, f.eks. feber, hoste, hovedpine, kulderystelser, nattesved, ledsmerter og udslæt, som typisk forsvinder i løbet af et par uger. Dissemineret coccidioidomycose til steder som knogler, led og hud forekommer hos mindre end 1 % af personerne. Af den ene procent med dissemineret coccidioidomycose vil mindre end halvdelen have vertebral involvering som det mest almindelige skeletsted . Afroamerikanere, filippinsk, asiatisk og latinamerikansk afstamning, nedsat T-cellefunktion, kronisk brug af steroider, graviditet og manglende overholdelse af svampemidler har en øget risiko for dissemineret coccidioidomycose .
Skeletale læsionskarakteristika er normalt velomskrevne lytiske læsioner ved hvirvelkroppene med skiverummet skånet . Røntgenbilleder er generelt de indledende vurderinger. CT og MRI er imidlertid bedre til at identificere blødt væv og spinal abnormiteter . Andre differentialdiagnoser kan omfatte metastatisk sygdom, tuberkulose eller andre granulomatøse sygdomme. Ofte ses paraspinal blødt vævsinvolvering, abscesser, flegmon og diskuspladsinvolvering på billeddannelse . Kirurgisk debridement eller stabilisering er vigtig og kan være afgørende for at bevare den neurologiske stabilitet. Faktorer, der begunstiger et kirurgisk indgreb, er abscessernes størrelse, knoglestørrelser, ustabilitet i rygsøjlen eller påvirkning af væv som f.eks. en epidural abscess eller rygmarvskompression . Medicinsk behandling sammen med kirurgisk indgreb er ofte påkrævet med aggressiv kirurgisk debridering.
Antifungal behandling er det første valg af behandling for coccidioidomycose. Azoler anbefales til coccidioidomycose i knogler og led. Fluconazol har været den hyppigst anvendte antifungale behandling efterfulgt af voriconazol og itraconazol . I en sammenligning af fluconazol 400 mg/dag og itraconazol 200 mg bid var der dobbelt så stor sandsynlighed for, at skeletinfektioner reagerede på itraconazol . Itraconazol skal dog tages med et fuldt måltid, og der tilrådes forsigtighed med lægemiddelinteraktion såsom protonpumpehæmmere og H2-blokkere. Posaconazol har vist sig at have en god knoglepenetration og kan være mere effektivt end itraconazol . Amphotericin B er blevet anbefalet til kritiske knogleområder som f.eks. rygsøjlen og til patienter, der reagerer dårligt på azoler . Dette tilfælde illustrerer flere punkter. For det første bør man overveje vigtigheden af tidlig påvisning og behandling af skeletinvolvering hos patienter med coccidioidomycose, især fra endemiske områder eller immunsupprimerede patienter. For det andet kan de potentielle problemer, der kan opstå i forbindelse med behandling af coccidioidomycose, især når der opstår manglende overholdelse af de indledende azoler, føre til spredning og komplicerede knogleinfektioner. For det tredje er der ved behandlingssvigt med azoler, AmBisome eller begge dele blevet anvendt en alternativ tablet posaconazol med succes i tilfælde af dissemineret ikke-meningeal coccidioidomycose . Endelig anbefales ofte livslang suppressiv behandling i disse tilfælde .
Interessekonflikter
Forfatteren erklærer, at der ikke er nogen interessekonflikter i forbindelse med offentliggørelsen af denne artikel.