Abstract
Kokkidioidomykoosi, joka tunnetaan myös nimellä San Joaquinin laakson kuume tai laakson kuume, on enimmäkseen keuhkoinfektio, joka aiheutuu itiöiden sisäänhengittämisestä endeemisellä alueella. Leviäminen luustoon, niveliin, aivokalvoihin ja ihoon tapahtuu alle yhdessä prosentissa tapauksista. Noin puolet disseminoituneesta kokkidioidomykoosista liittyy luustoon, ja nikamat ovat yleisin luuston alue. Esittelemme hyvin harvinaisen tapauksen, jossa disseminoituneeseen kokkidioidioidomykoosiin liittyi osteomyeliitti ja lannerangan nikamamurtuma. Tämä tapaus kuvaa joitakin mahdollisia ongelmia, joita voi ilmetä kokkidioidioidomykoosin hoidossa, erityisesti silloin, kun alkuperäistä atsolihoitoa ei noudateta, mikä voi johtaa disseminaatioon ja komplisoituneisiin luustoinfektioihin, jotka edellyttävät kirurgista toimenpidettä jatkuvan lääkehoidon ohella.
1. Johdanto
Kokkidioidomykoosin aiheuttaa maaperässä elävä dimorfinen itiöitä muodostava sieni Coccidioides immitis, joka on endeeminen Yhdysvaltojen lounaisosissa, Meksikossa ja osassa Etelä-Amerikkaa.
Kalifornian San Joaquinin laakso on myös yleinen alue Coccidioides immitis -sienen esiintymiselle, ja keuhkoinfektio voi johtua itiöiden hengittämisestä, jota kutsutaan yleisesti San Joaquinin laakson kuumeeksi tai laakson kuumeeksi . Suurin osa, yli kuusikymmentä prosenttia, tartunnan saaneista henkilöistä on oireettomia. Tartuntojen leviäminen esimerkiksi luihin, niveliin, aivokalvoihin ja ihoon on alle yksi prosentti . Luustoon tarttuminen, kuten osteomyeliitti, on 20-50 prosenttia levinneistä keuhkojen ulkopuolisista infektioista, ja nikamat ovat yleisin luustokohta.
Raportoimme tapauksen, jossa immunokompetentilla afroamerikkalaisella miehellä oli levinnyt kokkidioidomykoosi selkärankaan. Tämä tapaus havainnollistaa selkärangan disseminoituneen kokkidioidioidomykoosin haasteita ja mahdollisia komplikaatioita.
2. Tapausselostus
47-vuotias afroamerikkalainen mies, jolla oli huonosti hallittu diabetes mellitus tyyppi 1, esitti alaselkäkipua, joka voimistui useiden viikkojen aikana. Potilas oli syntynyt ja kasvanut Ohiossa, mutta muutti pois liittyäkseen armeijaan. Armeijassa ollessaan hän oli sijoitettuna Saksaan ja Koreaan. Hän oli muuttanut Arizonaan noin vuotta aiemmin. Potilas oli valittanut kuuden kuukauden ajan pahenevasta kroonisesta yskästä, joka ei tuottanut tulosta, yöhikoilusta ja merkittävästä laihtumisesta. Hän kiisti kuumeen, päänsäryn, sekavuuden, kävelyn poikkeavuudet, uudet nivelkivut ja ihottumat. Fyysinen tutkimus oli täysin merkityksetön. Valkosolujen määrä oli 7 800/μl. Rintakehän röntgenkuvassa todettiin molemminpuoliset hilusimusolmukkeet sekä todennäköinen granulooma oikeassa keskilohkossa. Rintakehän tietokonetomografiassa havaittiin senttimetriä pienempiä molemminpuolisia keuhkokyhmyjä sekä keskimmäisen välikarsinan ja oikean hilan lymfadenopatiaa. Hänelle tehtiin bronkoalveolaarinen huuhtelu ja transbronkiaalinen imusolmukebiopsia. Patologiassa todettiin granulomatoottinen tulehdus ja sieni-elementtejä, jotka sopivat laajaan kokkidioosiin. Hänen koksiseerologiansa IDCF kvalitatiivinen tulos oli positiivinen, ja koksien IDCF-titteri oli 8. Hänen HIV-testinsä oli negatiivinen. Hänellä diagnosoitiin keuhkokokkiodiomykoosi ja hänelle aloitettiin suun kautta annettava flukonatsolihoito 400 mg vuorokaudessa.
Potilas oli palannut päivystyspoliklinikalle valittaen pahenevaa alaselkäkipua viime viikkojen aikana. Hän kiisti suolen tai virtsarakon pidätyskyvyttömyyden ja tunnottomuuden. Fyysinen tutkimus osoitti alaselän arkuutta. Lannerangan röntgenkuvauksessa ei todettu osteomyeliittiä. Lannerangan magneettikuvauksessa (MRI), jossa ei käytetty kontrastia, havaittiin akuutista subakuuttiin vaihteleva L3-nikaman ylemmän nikamalevyn kompressiomuodostuma. Lisäksi todettiin noin 10-20 prosentin nikamakorkeuden menetys. Epiduraalisesta paiseesta, selkäydinkanavan vaurioitumisesta, hermohaarakkeen ahtaumasta tai selkäytimen puristuksesta ei havaittu merkkejä. CT-ohjattu neulabiopsia vahvisti C. immitis -bakteerin aiheuttaman osteomyeliitin (kuvat 1 ja 2). Flukonatsoli vaihdettiin itrakonatsoliin, jotta se tunkeutuisi paremmin luuhun. Valitettavasti potilaan paino nousi merkittävästi ja alaraajojen turvotus lisääntyi. Siksi itrakonatsoli vaihdettiin posakonatsoliin. Tämän jälkeen alaraajojen turvotus ja painonlasku paranivat asteittain. Lannerangan myöhemmässä magneettikuvauksessa, jossa käytettiin kontrastia ja jossa ei käytetty kontrastia, havaittiin T2-hyperintensiteettiä välilevyn sisällä, joka ulottui L2:n alempaan ja L3:n ylempään päätylevyyn. Löydökset liittyivät välilevytulehdukseen ja osteomyeliittiin. L3:n ylemmässä päätylevyssä oli myös kompressiomurtuma, jossa oli noin 50 prosentin korkeuden menetys. Lisäksi keskiviivan vasemmalla puolella oli massamainen ventraalinen epiduraalinen laajentuma, johon liittyi epiduraalisen abskessin kehittymiseen liittyvä massavaikutus kivespussiin (kuva 3). Neurokirurgiaa konsultoitiin, ja potilaalle tehtiin L2-L3-laminektomia, L2-L4-selkärangan takaosan fuusio ja epiduraaliabskessin poisto. Patologinen raportti vahvisti myös positiivisen tuloksen Coccidioides spherules -bakteerin osalta (kuvat 1 ja 2). Hänelle annettiin suonensisäisesti liposomaalista amfoterisiini B:tä (AmBisome) 5 mg/kg ihannepainoa kohti useiden viikkojen ajan, minkä lisäksi posakonatsolia annettiin suun kautta koko eliniän. Hänen toistokokki-IDCF-titterinsä laskivat 8:sta 2:een. Potilas kiisti aksiaalisen kivun tai radikulaarisen kivun. Hänen selkärankansa pysyi vakaana, ja hän oli neurologisesti ehjä.
3. Pohdinta
Kokkidioidioidomykoosi, joka tunnetaan myös nimellä laaksokuume, kuvattiin ensimmäisen kerran Kalifornian San Joaquinin laakson alueelta . Kokkidioidomykoosin itiöt muodostuvat lämpimässä märässä maaperässä, jota esiintyy monsuunien tai rankkasateiden aikana. Tuuli, rakentaminen ja maanviljely levittävät itiöitä ilmaan ja ne leviävät ilmassa. Keuhkot ovat alkuperäinen tartunta-alue. Suurin osa infektioista on oireettomia ja itsestään rajoittuvia. Oireet näyttävät olevan flunssan kaltaisia, kuten kuumetta, yskää, päänsärkyä, vilunväristyksiä, yöhikoilua, nivelkipuja ja ihottumaa, jotka yleensä häviävät muutamassa viikossa. Kokkidioidioidomykoosin leviämistä esimerkiksi luustoon, niveliin ja ihoon esiintyy alle 1 prosentilla henkilöistä. Näistä yhdestä prosentista, joilla on disseminoitunut kokkidioidioidomykoosi, alle puolet sairastuu selkärankaan, joka on yleisin luustokohta. Afroamerikkalaisilla, filippiiniläisillä, aasialaisilla ja latinalaisamerikkalaisilla, heikentyneellä T-solujen toiminnalla, kroonisella steroidien käytöllä, raskaudella ja sienilääkkeiden käytön laiminlyönnillä on suurentunut riski sairastua disseminoituneeseen kokkidioidomykoosiin .
Luustovaurioille tyypillisiä piirteitä ovat tavallisesti nikamavartaloissa esiintyvät, hyvin piirretyt, lyytiset leesiot, joissa on välilevytiloja säästävästi . Tavalliset röntgenkuvat ovat yleensä alustavia arvioita. TT ja magneettikuvaus ovat kuitenkin parempia pehmytkudosten ja selkärangan poikkeavuuksien tunnistamisessa . Muita erotusdiagnostisia vaihtoehtoja voivat olla etäpesäkkeet, tuberkuloosi tai muut granulomatoottiset sairaudet. Kuvantamisessa nähdään usein paraspinaalisten pehmytkudosten, paiseiden, flegmojen ja välilevytilojen osallistuminen . Kirurginen puhdistaminen tai stabilointi on tärkeää ja voi olla ratkaisevaa neurologisen vakauden säilyttämiseksi. Kirurgista toimenpidettä suosivia tekijöitä ovat abskessin koko, luinen sekvestraatio, selkärangan instabiliteetti tai kudosten, kuten epiduraalisen abskessin tai selkäydinkompression, aiheuttama painauma . Lääketieteellinen hoito yhdessä kirurgisen toimenpiteen kanssa edellyttää usein aggressiivista kirurgista puhdistusta.
Sienilääkehoito on kokkidioidioidomykoosin ensisijainen hoitomuoto. Atsoleja suositellaan luiden ja nivelten kokkidioidomykoosiin. Flukonatsoli on ollut yleisimmin käytetty sienilääkehoito, jota seuraavat vorikonatsoli ja itrakonatsoli . Flukonatsolia 400 mg/vrk ja itrakonatsolia 200 mg vuorokaudessa vertailtaessa luustoinfektiot vastasivat kaksi kertaa todennäköisemmin itrakonatsoliin . Itrakonatsoli on kuitenkin otettava täydellisen aterian yhteydessä, ja varovaisuutta on noudatettava lääkkeiden, kuten protonipumpun estäjien ja H2-salpaajien, yhteisvaikutusten kanssa. Posakonatsolin on osoitettu tunkeutuvan hyvin luuhun, ja se saattaa olla tehokkaampi kuin itrakonatsoli . Amfoterisiini B:tä on suositeltu kriittisille luualueille, kuten selkärangan alueelle, ja potilaille, jotka reagoivat huonosti atsoleihin . Tämä tapaus havainnollistaa useita seikkoja. Ensinnäkin olisi otettava huomioon luuston varhaisen havaitsemisen ja hoidon merkitys kokkidioidomykoosia sairastavilla potilailla, erityisesti endeemisiltä alueilta tai heikentyneen immuunijärjestelmän omaavilla potilailla. Toiseksi mahdolliset ongelmat, joita voi syntyä kokkidioidioidomykoosin hoidossa, erityisesti silloin, kun alkuperäistä atsolihoitoa ei noudateta, voivat johtaa leviämiseen ja monimutkaisiin luustoinfektioihin. Kolmanneksi, jos atsoleihin, AmBisomeen tai molempiin ei ole saatu hoitoa, vaihtoehtoista posakonatsolitablettia Posaconazole on käytetty menestyksekkäästi disseminoituneessa ei-meningeaalisessa kokkidioidomykoosissa . Lopuksi, elinikäistä suppressiivista hoitoa suositellaan usein näissä tapauksissa .
Interressiristiriidat
Tekijä ilmoittaa, ettei tämän artikkelin julkaisemiseen liittyen ole eturistiriitoja.