Abstract
Achtergrond. Bekkenontstekingsziekte (PID) resulteert zelden in diffuse ascites. Ernstige hechtingsziekte secundair aan PID kan leiden tot de vorming van inclusiecysten en zelfs tot bekkenperitoneale nodulariteit als gevolg van postinflammatoire littekenvorming en een verhoging van de serum CA-125-spiegel veroorzaken. De constellatie van deze bevindingen kan op een ovariumneoplasma lijken. Casus. Wij rapporteren een geval van een 22-jarige vrouw die zich presenteerde met meerdere bekkencysten en diffuse ascites als gevolg van Chlamydia trachomatis-infectie. Het eerste gynaecologische onderzoek toonde geen duidelijke aanwijzingen voor PID; een positieve Chlamydia trachomatis test, pathologische bevindingen en de uitsluiting van andere etiologieën vergemakkelijkten echter de diagnose. Conclusie. Chlamydia trachomatis en andere infectieuze agentia moeten worden overwogen in de differentiële diagnose van een jonge seksueel actieve vrouw met abdominale pijn, ascites en cystische massa’s in het bekken. Grondig onderzoek bij een dergelijke populatie kan het aantal invasieve ingrepen en onnodige herhalingsoperaties verminderen.
1. Inleiding
Chlamydia trachomatis-infecties kunnen in meerdere organen voorkomen, waaronder longen, lymfeklieren, peritoneale holte en urogenitale systemen. De algemene toename van multipartner seksuele activiteit bij jongere vrouwen heeft geleid tot een toename van seksueel overdraagbare infecties en hun acute en chronische gevolgen. Bijgevolg kunnen intra-abdominale ontstekingsziekten die resulteren in ascitic peritonitis ook een meer voorkomende manifestatie van Chlamydia trachomatis infectie worden. Ernstige PID als gevolg van Chlamydia trachomatis kan leiden tot aanzienlijke ascites, bekkenmassa’s en cul-de-sac nodulariteit bij onderzoek, evenals een verhoogde Ca-125 tumormarker en beeldvormingsbevindingen die lijken op een ovariummaligniteit.
2. Geval
Een 22-jarige G2 P-0-0-2-0 Spaanse patiënte werd overgebracht van een ander ziekenhuis voor evaluatie en behandeling van verergerende buikpijn en bevindingen van bilaterale cystische adnexale laesies met septaties en grote ascites. Haar obstetrische en gynaecologische voorgeschiedenis was significant voor twee dilatatie en curettage procedures voor electieve abortus. Haar chirurgische geschiedenis was verder niet belangrijk. Ze gebruikte momenteel orale anticonceptiepillen en bleef seksueel actief. Ze ontkende een voorgeschiedenis van seksueel overdraagbare aandoeningen en had geen recent uitstrijkje. Haar medische geschiedenis was opmerkelijk voor bipolaire stoornis en depressie. Haar sociale geschiedenis was opmerkelijk omdat ze geadopteerd was en ze haar biologische familie niet kende. Ze was ook een roker.
Ze had zich eerder gemeld op een spoedeisende hulpafdeling (ED) in een extern ziekenhuis voor evaluatie van pijn in het rechteronderkwadrant zonder melding van koorts, rillingen of abnormale vaginale afscheiding. Ze had geen opvallende gastro-intestinale of urinaire symptomen. Haar urine zwangerschapstest was negatief. Na een echografie van het bekken werd gedacht dat de pijn te wijten was aan een gescheurde cyste in de eierstokken en werd ze behandeld met pijnstillende medicatie. Ze kwam echter 2 weken later terug op de spoedafdeling met aanhoudende pijn en bij een herhaalde echografie van het bekken werd vastgesteld dat ze grotere bilaterale gesepareerde cysten had in de eierstokken, die tot 5 cm in omvang konden zijn en waarbij vrij vocht werd gezien in het bekken. Ze werd overgebracht naar ons ziekenhuis voor aanvullende workup en behandeling.
Bij de presentatie meldde ze dat de pijn zich had verplaatst van het rechter onderkwadrant naar het linker onderkwadrant en werd verergerd door lichaamsbeweging. Ze meldde ook vroegtijdige verzadiging en merkte 15 pond onbedoelde gewichtstoename in de afgelopen 2 maanden.
Haar onderzoek toonde aan dat ze afebrile was en hemodynamisch stabiel was. Haar buik was zacht maar opgezwollen en tympanisch in de bovenste kwadranten met lichte gevoeligheid in epigastrium bij diepe palpatie. Er was geen rebound of guarding en een negatief Murphy’s teken. Een vloeistofgolf werd opgewekt bij dit onderzoek. Bekkenonderzoek toonde minimale geel-witte vaginale afscheiding, bilaterale adnexale gevoeligheid links meer dan rechts met bekken volheid. Het rectaal onderzoek was onopvallend.
Haar bloedonderzoek toonde milde anemie met een hemoglobine van 10,8 g/dL. Het aantal witte bloedcellen en bloedplaatjes lag binnen de normale grenzen met respectievelijk 6.800/microliter en 358.000/microliter. Het uitgebreide metabolische profiel was binnen de normale grenzen en er waren geen aanwijzingen voor leverdysfunctie. Serum CA 125 en inhibine-analyse toonden verhoogde niveaus aan bij 97,1 U/mL en 35 pg/mL, respectievelijk. Serumconcentraties van de andere tumormarkers waren binnen normale grenzen.
Chlamydia trachomatis en N. gonorrhoeae DNA-sondetest werden uitgevoerd in de ED op het moment van het vaginale onderzoek. C. trachomatis test was positief en de behandeling werd onmiddellijk gestart met 2 gram intraveneuze eenmalige dosis azithromycine tijdens haar ED bezoek. Haar partner werd ook behandeld. Omdat de C. trachomatis-test positief was, werden met toestemming van de patiënte andere serologische tests uitgevoerd om seksueel overdraagbare aandoeningen (soa’s) uit te sluiten, zoals HIV en VDRL. Alle daaropvolgende soa-testen waren echter negatief.
Computed tomography (CT) scan van het abdomen en bekken was besteld vanwege de echografische bevindingen en onthulde randvergrotende complexe cystische laesies in de rechter en linker adnexa van respectievelijk 3,5 cm en 1,4 cm, met meerdere andere knobbeltjes in beide adnexa (figuur 4). Vergrotende weke delen in het mesenterium, peritoneale vergroting in het bekken, een grote hoeveelheid ascites, en een onbepaalde 1 cm lever laesie werd ook gewaardeerd op de CT-scan (figuur 3). Differentiële diagnoses op dit punt waren breed, met inbegrip van infectieuze, inflammatoire, of mogelijk kwaadaardige ziekten. Beeldvorming van de borst was niet bijdragend. Gezien de CT-scan bevindingen van mesenteriale ziekte en lever laesie, die heel goed zou kunnen worden gezien in metastatische eierstokkanker, besloten we verder te onderzoeken op de mogelijkheid van een maligniteit.
Workup werd gestart met een paracentesis die diagnostisch en therapeutisch was op dit punt. De peritoneale vloeistof leek strokleurig, het cytologisch onderzoek was negatief voor kwaadaardige cellen, en er werden geen schimmelorganismen of bacteriën gedetecteerd met direct microscopisch onderzoek van de vloeistof, gramkleuring of kweek.
Gezien de beperkte kennis van haar familiegeschiedenis en de mogelijkheid van een kiemceltumor van de eierstokken in deze leeftijdsgroep, werd de patiënte vervolgens geadviseerd over de optie van een diagnostische laparoscopie voor verder onderzoek van de bevindingen. Zij stemde in met een exploratieve laparoscopie, mogelijke unilaterale of bilaterale cystectomie, leverbiopsie en eventuele andere noodzakelijke procedures. Intraoperatieve bevindingen waren consistent met het Fitz-Hugh-Curtis syndroom, gelokaliseerde ascites, en over het algemeen ernstige PID (Figuren 1 en 2). Ze onderging uiteindelijk een segment 3 lever wig resectie voor een 1 cm grote nodule, bekken spoelingen, omental en peritoneale biopten, en uitgebreide lysis van abdominopelvic verklevingen. De leverlaesie was een zeer onverwachte bevinding, zelfs met Chlamydia trachomatis infecties en de behandelende artsen wilden andere etiologieen uitsluiten zoals een primaire leverlaesie versus een metastatische afzetting van een andere plaats.
Pathologisch onderzoek toonde vezelig weefsel aan op meerdere biopsieën van peritoneale en bekkenknobbels en de omental biopsie toonde atypische lymfoïde proliferatie. De leverbiopsie toonde aspecifieke reactieve hepatitis.
Peritoneale vloeistof flowcytometrie en B- en T-cel genherschikkingstesten werden ook uitgevoerd als gevolg van de vondst van atypische lymfoïde proliferatie op pathologie. Deze resultaten gaven allemaal geen significante afwijkingen en de atypische lymfoïde proliferatie werd daarom verondersteld het gevolg te zijn van ernstige PID. Een sterke ondersteuning van deze diagnose was ook de ascitic fluid Chlamydia trachomatis IgG antilichaam titer van 1 : 1024.
Daarom werd bij deze patiënte de diagnose gecompliceerde PID gesteld. Aangezien zij eerder was behandeld met IV azithromycine, werd zij vervolgens behandeld met metronidazol 500 mg tweemaal daags en doxycycline 100 mg tweemaal daags, na een enkele dosis ceftriaxon 250 mg intramusculair te hebben toegediend. Ze had een ongecompliceerd postoperatief verloop en werd op postoperatieve dag 3 naar huis ontslagen.
Op postoperatieve dag 25 klaagde ze opnieuw over abdominale distensie en werd een herophoping van ascites geconstateerd. Een herhaalde therapeutische paracentesis werd uitgevoerd. Ze bleek weer voornamelijk ascites te hebben en als zodanig werd 600 cc serosanguine peritoneale vloeistof afgetapt voor symptomatische verlichting. Ze zette de antibioticatherapie voort en kreeg in totaal 28 dagen antibiotica na ontslag. Ze was volledig asymptomatisch bij een follow-up afspraak acht maanden na haar eerste presentatie. Haar bekkenechografie toonde normaal uitziende eierstokken bilateraal en een minimale hoeveelheid vrij bekkenvocht.
3. Discussie
Diagnose van C. trachomatis-infectie is gewoonlijk gebaseerd op de detectie van IgM- en IgG-antilichamen tegen C. trachomatis in lichaamsvloeistoffen, zoals afscheidingen, tranen, serum en baarmoederhalsslijm door middel van immunofluorescentiemethoden. De antilichaamtiters in de ascites van deze patiënte ondersteunden de vermoedelijke diagnose van C. trachomatis peritonitis met ascitesvorming. Er zijn zeer weinig verslagen over de bepaling van antilichaamtiters in ascites. De eerste gerapporteerde gevallen van ascites geassocieerd met chlamydia dateren uit 1978. Op basis van de literatuur wordt gedacht dat de hoge antilichaamtiters in het ascitisch vocht suggestief zijn voor C. trachomatis peritonitis. Andere bevindingen die wijzen op C. trachomatis ascites zijn de afwezigheid van chronische leverziekte met ascitic vloeistof analyse die een overwicht van lymfocyten laat zien en het vinden van een exsudatief proces zoals blijkt uit het hoge eiwitgehalte. Onderzoek van de ascites van onze patiënt toonde ook soortgelijke resultaten.
Het algemene beheer van C. trachomatis geassocieerde ascites is de toediening van azithromycine of doxycycline. Uit het overzicht van de eerder gerapporteerde literatuur blijkt dat de symptomen van de patiënt, waaronder ascitesvorming, in het algemeen afnemen na behandeling met antibiotica.
Er is ook gesuggereerd dat C. trachomatis ascites een self-limiting aandoening kan zijn en de resolutie niet noodzakelijk afhankelijk is van de toediening van antibiotica .
Aangezien de incidentie van C. trachomatis genitourinaire infecties toeneemt, kunnen clinici meer gevallen van Chlamydia trachomatis peritonitis, ascites, en adhesievorming tegenkomen. Daarom moeten C. trachomatis en andere infectieuze etiologieën deel uitmaken van de differentiële diagnose bij een seksueel actieve premenopauzale patiënte met buikpijn, ascites en cystische massa’s in het bekken en moet in een vroeg stadium van de behandeling van deze patiënten worden gezocht naar geschikte tests. De grootste moeilijkheid in gevallen als dit is om een evenwicht te vinden tussen de overweging dat een patiënt meer dan één etiologie heeft voor zijn klinisch beeld en het risico van overonderzoek. Het managementteam in dit geval had als doel om een potentiële kankerdiagnose niet te missen gezien de beeldvormingsbevindingen ondanks de positieve Chlamydia trachomatis nucleïnezuurprobe.
Dit geval is belangrijk omdat het een zeldzame presentatie is van Chlamydia trachomatis-infectie en onderstreept de relevantie van standaard workup voor seksueel overdraagbare infecties in combinatie met ascitusvocht microbiologische analyse om jonge vrouwen met ascites en bekkenmassa’s te evalueren alvorens over te gaan tot meer invasieve chirurgische procedures.
Aanvullende punten
(1) C. trachomatis-infecties kunnen in meerdere organen voorkomen, waaronder longen, lymfeklieren, buikvliesholte en urogenitaal stelsel. (2) Ernstige hechtingsziekte kan leiden tot de vorming van inclusiecysten in het bekken die kunnen lijken op een ovariële neoplasma. (3) Patiënten met PID gecompliceerd door tuboovariumabcesvorming, ascites, of nodulariteit door postinflammatoire littekenvorming kunnen een ovariumneoplasma imiteren. (4) C. trachomatis en andere infectieuze etiologieën moeten in de differentiaaldiagnose staan bij een jonge seksueel actieve patiënt met buikpijn, ascites, en cystische massa’s in het bekken.
Competing Interests
De auteurs verklaren geen concurrerende belangen of eerdere publicatie en voldoen aan alle voorwaarden die vereist zijn voor auteurschap.