1Introductie

De inname van bijtende stoffen blijft een belangrijk probleem voor de volksgezondheid, vooral in ontwikkelingslanden. Kinderen vertegenwoordigen 80% van de gevallen wereldwijd, voornamelijk als gevolg van accidentele inname.1 De bijtende stoffen kunnen ernstige slokdarmstenose veroorzaken. De behandeling van slokdarmvernauwingen is geëvolueerd en de ontwikkeling van endoscopische technieken heeft geleid tot een meer conservatieve behandeling, in plaats van een meer agressieve chirurgische substitutie.

Endoscopische dilatatie (met ballon of bougienage) wordt wereldwijd gebruikt, hoewel ongeveer een derde van de patiënten na dilatatie recidiverende stricturen ontwikkelt (gedefinieerd als het onvermogen om gedurende vier weken een bevredigende luminale diameter te handhaven) en anderen refractaire stricturen hebben die meerdere dilataties vereisen (gedefinieerd als het onvermogen om gedurende vijf sessies met een interval van twee weken een bevredigende luminale diameter te bereiken).2,3 Anderzijds hebben endoscopische dilataties een aanzienlijk risico op perforatie (15-20%) en de ontwikkeling van nieuwe stricturen als gevolg van verhoogde druk op de slokdarmwand.4-6

In het laatste decennium is stenting van de slokdarm populair geworden. Verschillende auteurs hebben hun ervaring met verschillende soorten stents beschreven, hoewel aangepaste pediatrische apparaten nog steeds schaars zijn en de meeste een centrifugale kracht op de slokdarmwand veroorzaken terwijl ze de passage van voedsel binnen de stent mogelijk maken. Dit type stent kan rek en mucosale hypertrofie veroorzaken, met een niet te verwaarlozen risico van migratie, perforatie en occlusie.7-13

Sinds 1988 heeft het team van de afdeling digestieve chirurgie en endoscopie van het Bambino Gesù Ziekenhuis in Rome een apparaat ontwikkeld met de naam “dynamische stent” (DS), die de passage van voedsel tussen de stent en de slokdarmwand mogelijk maakt, waardoor de slokdarmmotiliteit verbetert en zo het opnieuw optreden van strictuur wordt voorkomen.13,14 De DS is een op maat gemaakt siliconen hulpmiddel dat coaxiaal op een nasogastrische slang wordt gebouwd om de gewenste lengte en diameter te bereiken, zodat een groter gebied ontstaat dat op maat wordt gemaakt om langs de strictuur te worden geplaatst. De gepubliceerde ervaring van twee decennia DS-gebruik bevestigt de veiligheid en doeltreffendheid van het apparaat en kan zelfs worden beschouwd als eerste optie bij de behandeling van caustische slokdarmstenose.14,15

Wij beschrijven een geval van een patiënt met een refractaire dubbele caustische stenose van de slokdarm die werd behandeld met een DS in de eenheid Kindergastro-enterologie, Ziekenhuiscentrum van São João, Porto. Gewoonlijk zijn de bijtende laesies ernstiger op de plaats van de functionele vernauwing van de slokdarm (ter hoogte van de kruising van de grote vaten of net boven de cardia) en zijn meestal enkelvoudig met variabele lengte, maar soms kunnen ze op meer dan één plaats voorkomen, zoals in het onderhavige geval, wat een bijkomende therapeutische uitdaging vormt.

2Klinische casus

Een voorheen gezonde tweejarige jongen had per ongeluk een sterk alkalische vloeistof ingenomen die leidde tot een dubbele stenose (5 cm uit elkaar, op 15 en 20 cm van de mond) van de slokdarm. Elk van de stenotische segmenten was kort (minder dan 2 cm), maar veroorzaakte een aanzienlijk beperkt zicht en technische moeilijkheden bij het aanpakken van beide voor dilatatie. Hij werd aanvankelijk behandeld met endoscopische dilataties met (Savary-Gilliard) bougies met terugkeer van dysfagie twee maanden later en zelfs na latere andere bougies dilataties. Bij sommige gelegenheden, wanneer er voldoende zicht was op het slokdarmlumen door beide stenotische segmenten, werden TTS ballonnen van 10mm gebruikt, maar eenmaal was er een perforatie van de slokdarmwand, succesvol behandeld met conservatieve maatregelen.

Enkele maanden na de perforatie kwam de dysfagie terug met graad 1 (dysfagie werd gegradeerd met behulp van een eerder beschreven schaal als volgt: graad 0=in staat om normale voeding te eten/geen dysfagie; graad 1=in staat om enkele vaste voedingsmiddelen door te slikken; graad 2=in staat om alleen halfvaste voedingsmiddelen door te slikken; graad 3=in staat om alleen vloeistoffen door te slikken; graad 4=totale dysfagie),16 die twaalf maanden later evolueerde naar graad 3. Endoscopische dilataties (aanvankelijk met Savary-Gilliard bougies en daarna met TTS ballonnen) werden hervat met tussenpozen van twee weken. Topische mitomicine C werd toegepast op vier opeenvolgende sessies, aanvankelijk met 0,1 mg/ml en vervolgens verhoogd tot 1 mg/ml. De stenose bleef echter refractair en meerdere dilatatiesessies (meer dan 30, maximale breedte 12mm) gedurende 18 maanden.

Drie jaar na het eerste accident werd een DS overwogen. Ondanks significante dysfagie (graad 3), had de jongen voldoende groei en gewichtstoename, voornamelijk door aanpassing van de voedselconsistentie aan zijn tolerantie. Ethische goedkeuring werd verkregen en de ouders gaven geïnformeerde toestemming. De exacte plaats en de omvang van de stenose werden vooraf radiologisch beoordeeld met contrast (Fig. 1) en er werden radio-opake huidmarkers aangebracht. De twee stenoses werden vervolgens gedilateerd tot een adequaat kaliber werd verkregen (met Savary-Gilliard bougies van 7 en 9 mm, gevolgd door een ballon van 12 mm) dat de plaatsing van de stent mogelijk maakte (afb. 2). De DS werd vervolgens via de mond ingebracht en de juiste positie werd radiologisch bevestigd met de grootste diameter ter hoogte van de stricturen, waarbij de huidmarkers als referentie werden gebruikt. Fig. 3 toont het eigenlijke apparaat en het schema van de plaats van het apparaat na inbrenging. De nasogastrische slang van de stent werd vervolgens met een achterwaartse beweging door de nasopharynx en de neus geleid, en extern gefixeerd met plakband om distale verplaatsing te voorkomen (fig. 4). De volgende dag werd de patiënt oraal gevoed met zachte voeding die geleidelijk overging in normale voeding. Behandeling met een protonpompremmer (omeprazol 20mg id) en corticosteroïden (prednison 1mg/kg/dag eenmaal daags) werd gedurende drie dagen gehandhaafd, volgens het gepubliceerde protocol.14,15

De stent werd na zeven weken verwijderd onder algehele anesthesie met endoscopische controle van de slokdarmwand. Op dat moment at de patiënt vaste voeding zonder dysfagie (graad 0). De bovenste endoscopie uitgevoerd na de stentverwijdering toonde een adequaat slokdarmlumen zonder enige ulceratie (Fig. 5). Het hele proces en het apparaat werden goed verdragen zonder bijwerkingen.

Meer dan een jaar later is de patiënt nog steeds asymptomatisch bij normale orale voeding (geen dysfagie – graad 0).

3Discussie

De toepassing van stentplaatsing voor slokdarmstricturen is de laatste 10 jaar snel geëvolueerd en wordt op grote schaal uitgevoerd bij volwassenen, vooral voor de behandeling van maligne stricturen.17 Meer recent wordt tijdelijke stentplaatsing steeds vaker gebruikt voor refractaire goedaardige oesofageale stricturen.2

Zelf-expandeerbare metalen stents (SEMS) waren de eerste gebruikte hulpmiddelen,18 maar zij werden geassocieerd met een hoog complicatiecijfer, meestal te wijten aan ingroei van hyperplastisch weefsel (tot 80%) en een migratiecijfer van 26,4%.17,19 Om dit probleem te verhelpen, lijken volledig bedekte SEMS de voorkeur te verdienen, maar momenteel zijn de gegevens over hun gebruik bij refractaire goedaardige oesofageale stricturen nog beperkt.20-23

Zelf-expandeerbare plastic stents (SEPS) zijn voorgesteld als een alternatief voor SEMS. Twee recente reviews vonden een klinisch succespercentage van slechts 45-52% bij gebruik van SEPS voor de behandeling van goedaardige oesofageale stricturen bij respectievelijk 172 en 130 patiënten, met een significant migratiepercentage van de stent van 24-31%.24,25 Hoewel effectief, moet het ontwerp van SEPS verder worden verbeterd om het risico op migratie te verminderen.

Een alternatieve behandelingsoptie die meer recent is geïntroduceerd, is de biologisch afbreekbare stent. Er zijn alleen case reports en een klein aantal cohortstudies over het gebruik van biologisch afbreekbare stents gepubliceerd en de meerderheid includeerde weinig patiënten.26-28 De grootste studies met 20-30 patiënten met refractaire goedaardige oesofageale stricturen toonden een recidiefpercentage van dysfagie van 50-75% na zes maanden follow-up met noodzaak van herhaalde stentprocedure.29-31 Dat recidiefpercentage zou kunnen worden verklaard door de relatief lage radiale kracht en de afbreekbare aard van deze stents. In 2011 werd in een niet-gerandomiseerde, head-to-head vergelijking tussen biologisch afbreekbare stents en SEPS een vergelijkbare verlichting van dysfagie op lange termijn gevonden (respectievelijk 33% en 31%) bij patiënten met refractaire goedaardige oesofageale stricturen.32

De eerste grootste studie naar het gebruik van stenting bij pediatrische patiënten werd gepubliceerd in 1996, includeerde 69 kinderen met corrosieve oesofageale stricturen en toonde een significant verschil tussen het gebruik van stents en traditionele therapie (68% versus 83% genezingspercentage). De stents bleven een jaar zitten zonder ernstige complicaties.33

Ondanks deze veelbelovende resultaten is het aantal gepubliceerde studies over het gebruik van stents bij pediatrische patiënten tot nu toe nog steeds schaars, de meerderheid includeert ook volwassenen en het specifieke gebruik bij corrosieve stricturen is beperkt tot cohort series die ook goedaardige slokdarm stricturen van andere etiologie omvatten. Manfredi et al. behandelden 24 kinderen met anastomotische oesofagusstenose na herstel van oesofagusatresie en het klinisch succes was slechts 39% na 30 dagen en 26% na 90 dagen, met een hoog recidief van de strictuur na verwijdering van de stent. De resultaten waren onafhankelijk van het type stent dat werd gebruikt (ze omvatten Polyflex luchtwegstents, AERO volledig bedekte tracheobronchiale stents en ALIMAXX-ES volledig bedekte oesofagusstents).34 Recent (2015) publiceerden Lange et al. hun ervaring met het gebruik van volledig bedekte SEMS bij kinderen met benigne oesofagusstricturen van verschillende etiologie (maar geen enkele met corrosieve stricturen). Tussen 2006 en 2014 werden 11 kinderen behandeld met een SEMS (biliaire, bronchiale en coloniale gecommercialiseerde stents). Bij follow-up was 55% succesvol behandeld zonder verdere interventie, maar 36% had maximaal vier keer een restenting nodig en 27% verbeterde niet, waardoor chirurgie nodig was. Zij rapporteerden slechts twee stentmigraties.35 Zhang et al. gebruikten een nieuw ontworpen volledig bedekte SEMS met intermitterende connectoren om stentmigratie te verminderen en ze werden op maat gemaakt voor individuele patiënten. Hoewel de resultaten teleurstellend waren: onder de vijf patiënten met postoperatieve oesofageale restenose werd ulceratieve strictuur waargenomen bij twee patiënten en stentmigratie trad op bij drie van hen.36 De eerste melding van het gebruik van een biologisch afbreekbare stent bij een kind werd gedaan door Vandenplas et al. in 2009, maar na vier maanden symptoomvrij te zijn geweest, ontwikkelde de patiënt een ernstige distale oesofagusstenose.37 Meer recent (2013), een retrospectieve case serie van zeven patiënten met bijtende oesofagusstricturen includeerde twee kinderen (5 en 14 jaar) die werden behandeld met een biologisch afbreekbare stent. Beiden hadden meerdere dilataties nodig na het plaatsen van de stent (10-12 procedures) vanwege recidiverende dysfagie.28

Omdat de resultaten van slokdarmstenting niet optimaal zijn en er geen speciaal voor kinderen ontworpen slokdarmstents in de handel verkrijgbaar zijn, is gebruik gemaakt van andere soorten op maat gemaakte hulpmiddelen. Woynarowski et al. ontwikkelden een specifiek dubbel lumen, variërende diameter, geperforeerde, slokdarmafsluitende beschermbuis die coaxiaal over een dunne naso-gastrische buis werd gebouwd. Dit hulpmiddel werd gebruikt bij twee patiënten met refractaire oesofagusstenose na bijtend letsel. Ondanks het goede klinische resultaat was een langdurig gebruik van een nasogastrische slang (5-9 maanden) vereist en werden de resultaten na verwijdering van het hulpmiddel in één geval niet gerapporteerd.38,39

Al met al is het gerapporteerde gebruik van stenting met fysieke kracht bij pediatrische patiënten nog steeds niet optimaal. Een andere aanpak, waarbij een niet-drukkend hulpmiddel door de stenose wordt ingebracht en intermitterende “dilatatie” wordt uitgevoerd door het ingeslikte voedsel, lijkt een aantrekkelijk idee dat de pure continue druk van het hulpmiddel en het risico van migratie vermindert. In dit opzicht lijkt de DS het pediatrische hulpmiddel te zijn waaraan een groter aantal patiënten heeft deelgenomen. De gepubliceerde ervaring in 2011 omvatte 80 kinderen in de leeftijd van 3 maanden tot 10 jaar, de meerderheid (55) met bijtende oesofagusstenose. De stricturen werden in 88,6% van de gevallen met succes behandeld en 50% had slechts één stentprocedure nodig.14 De beschreven complicaties hadden voornamelijk betrekking op gedeeltelijke verplaatsing van de stent in 14,7% en de migratie van de stent naar de maag in slechts twee gevallen die gemakkelijk endoscopisch konden worden hersteld.14 Deze complicatiepercentages zijn grotendeels inferieur aan die beschreven voor conventionele stents met een migratiepercentage van 24-31% waarbij in een niet te verwaarlozen aantal gevallen een operatie nodig was om de stent terug te halen.19,24,25,34,40 De mediane tijd van nasogastrische tube plaatsing was korter (39 dagen met een maximum van 65 dagen) in vergelijking met andere hulpmiddelen en, ook al heeft de nasogastrische tube een sterke psychologische impact, het werd goed verdragen met een goede therapietrouw door kinderen en ouders.14 In 2013 publiceerde deze groep hun ervaring met het gebruik van DS bij postoperatieve stenose bij 26 kinderen met oesofagusatresie en het succespercentage was 80,7% met een gemiddelde follow-up van 5,4 jaar.15

Concluderend is de overeenstemming voor behandeling van oesofagusstenose bij pediatrische patiënten op dit moment laag en de redenen zijn divers. Deze omvatten kleine series van gevallen die zijn geanalyseerd en de schaarste van specifieke pediatrische hulpmiddelen.1,14,34-36 In de toekomst zullen prospectieve, multicenter studies nodig zijn om de indicaties en protocollen voor slokdarmstentplaatsing bij pediatrische patiënten na inname van bijtende stoffen te optimaliseren.

Wij willen het gebruik van de DS melden als een geldige optie bij de behandeling van recidiverende slokdarmstenose als een middel om chirurgie te vermijden, ongetwijfeld veel agressiever. Dit hulpmiddel vertegenwoordigt een nieuw concept van functionele dilatatie en verdient overweging in alle gevallen van recidiverende slokdarmstenose na de gebruikelijke initiële dilatatieprocedures. Ondanks het feit dat dit type apparaat al enkele jaren wordt beschreven, zijn de publicaties over het gebruik ervan nog steeds beperkt tot hun ontwikkelaars, afgeleid van het feit dat ze in eigen huis op maat zijn gemaakt, maar een commerciële versie zal binnenkort op de markt beschikbaar zijn.

Ethische openbaarmakingenBescherming van menselijke en dierlijke proefpersonen

De auteurs verklaren dat voor deze studie geen experimenten zijn uitgevoerd op mensen of dieren.

Confidentialiteit van gegevens

De auteurs verklaren dat in dit artikel geen patiëntgegevens voorkomen.

Recht op privacy en geïnformeerde toestemming

De auteurs verklaren dat in dit artikel geen patiëntgegevens voorkomen.

Belangenconflicten

De auteurs hebben geen belangenconflicten aan te geven.