1はじめに
腐食性物質の摂取は、主に発展途上国における重要な公衆衛生問題のままである． 1 腐食性物質が重度の食道狭窄を引き起こす可能性がある。 食道狭窄の管理は進化しており、内視鏡技術の発達により、より積極的な外科的置換術ではなく、より保存的な管理が行われるようになってきています。
内視鏡的拡張術（バルーンまたはブジナージ）は世界中で行われているが、患者の約3分の1は拡張術後に狭窄を再発し（4週間満足な内径を維持できないことと定義）、他の患者は複数回の拡張術（2週間間隔で5回のセッションで満足な内径を達成できないことと定義）を要する難治性狭窄である。2,3 一方、内視鏡的拡張術は、食道壁への圧力上昇により、穿孔（15-20%）や新たな狭窄の発生という大きなリスクを伴います4。-6
この10年、食道ステント留置術が盛んに行われるようになった。 何人かの著者が様々なタイプのステントを使用した経験を述べているが、適応となる小児用のデバイスはまだ少なく、大半はステント内の食物の通過を可能にしながら食道壁に遠心力を発生させるものである。 1988年以来、ローマBambino Gesù病院の消化器外科と内視鏡科のチームは、「ダイナミックステント」（DS）と名付けた装置を開発してきました。この装置は、ステントと食道壁の間を食べ物が通るようにし、食道の運動を改善し、狭窄の再発を予防します13、14。 DSは、経鼻胃管に同軸に設置されたシリコン製の特注品で、狭窄部に沿って設置するために、望ましい長さと直径になるように調整された広い面積を形成するものである。 20年にわたるDSの使用経験から、この装置の安全性と有効性が確認されており、苛性ソーダによる食道狭窄の治療における第一選択として考慮されることもある。 通常、苛性病変は食道の機能的狭窄部位（大血管を通過するレベルまたは心窩部直上）でより重症化し、単発で長さが異なる傾向があるが、本症例のように複数部位に発生することもあり、治療上の難題となっている。
2 症例
2歳の健康な男子が強アルカリ性液体を誤飲し、食道に2つの狭窄（5cm間隔、口より15、20cm部位）が発生した。 それぞれの狭窄部は2cm以下と短かったが、視認性が著しく悪く、拡張のために両方に対応することは技術的に困難であった。 当初はSavary-Gilliardブジーによる内視鏡的拡張術を行ったが、2ヶ月後に嚥下障害が再発し、その後他のブジーによる拡張術を行っても嚥下障害が再発した。 両狭窄部より食道内腔が十分に見える場合には10mmのTTSバルーンを使用することもあったが、一旦食道壁に穿孔が生じたものの、保存的治療で対処した。
穿孔後数ヶ月で嚥下障害が再発し、grade1（嚥下障害は以前記載した尺度で評価した：grade0＝通常の食事が可能／嚥下障害なし、grade1＝一部の固形物を飲み込める、grade2＝半固形物のみを飲み込める、grade3＝液体のみを飲み込める、grade4＝全嚥下障害）16、12ヶ月後にgrade3へ進行した。 内視鏡的拡張術（当初はSavary-Gilliardブジー、その後TTSバルーンを使用）は2週間間隔で再開した。 ミトミシンCの外用は、当初0.1mg/mLで開始し、その後1mg/mLに増量して4回連続投与した。 しかし、狭窄は難治性で、18ヶ月間何度も拡張術(30回以上、最大幅12mm)を行った。
最初の事故から3年後にDSが検討された。 嚥下障害（grade 3）が著明であったが，食物の固さを許容範囲に合わせることで十分な成長，体重増加が得られた。 倫理的な許可を得て、両親からインフォームドコンセントを得た。 狭窄部の正確な位置と範囲は事前に造影剤を用いて放射線学的に評価され（図1）、放射線不透過性の皮膚マーカーが貼付された。 次に2つの狭窄部を、ステントを留置できる十分な口径（7mmと9mmのSavary-Gilliardブジーに続き12mmのバルーンを使用）になるまで拡張した（Fig.2）。 その後、DSを口から挿入し、皮膚マーカーを参考にしながら狭窄部の高さで最大径を測定し、正しい位置をX線透視で確認した。 Fig.3は実際のデバイスと挿入後の位置のスキームである。 その後、ステントの経鼻胃管を後方へ移動させながら鼻咽頭、鼻を通過させ、遠位変位を避けるために粘着テープで外部に固定した（Fig.4)。 翌日より軟食の経口摂取を開始し、徐々に普通食へと移行した。 14,15
狭窄の正確な位置と範囲を示す食道写真（矢印）.
ステント留置前の狭窄部のバルーン拡張.
ダイナミックステント-規制当局の完全承認後に市場で販売される商用版のプレビュー（左）；デバイスの食道内配置の模式図（右）。
7週間後に全身麻酔で食道壁を内視鏡でコントロールしながらステントを抜去しました。 その際、嚥下困難なく固形物を食べていた(grade 0)。 ステント抜去後の上部内視鏡検査では、潰瘍のない十分な食道内腔が確認できた（図5）。 5412>
ステント除去後の食道粘膜の内視鏡的側面（A-遠位狭窄、B-近位狭窄）.
1年以上経過しても通常の経口栄養で無症状（嚥下困難なし-グレード0）.
食道狭窄に対するステント留置術は過去10年間で急速に発展し、特に悪性狭窄の治療として成人では広く行われている17。 最近では、難治性の良性食道狭窄に対して一時的なステント留置が行われることが多くなってきています2。
自己拡張型メタルステント(SEMS)が最初に使用されたデバイスであるが18、合併症率が高く、主に過形成組織の成長(80%)と26.4%の移動率に起因している17, 19この問題を克服するには、完全被覆SEMSが望ましいようだが、難治性良性食道狭窄に対する使用データはまだ限定されている20。-23
SEMSに代わるものとして、自己拡張型プラスチックステント(SEPS)が提案されている。 最近の2つのレビューでは、良性食道狭窄に対するSEPSの臨床的成功率はそれぞれ172例と130例で45-52%にすぎず、ステントの移動率は24-31%と有意に高かった。
より最近導入された代替治療オプションとして生分解性ステントが挙げられる。 26-28 難治性の良性食道狭窄患者20～30人を対象とした最大規模の研究では、6ヵ月後の嚥下障害の再発率は50～75%で、再度のステント留置が必要であった29-31。 2011年に行われた生分解性ステントとSEPSの非ランダム比較試験では、難治性の良性食道狭窄患者における長期的な嚥下困難の軽減は同等（それぞれ33％と31％）であった32
小児集団におけるステント使用の最初の大規模研究は、1996年に発表され、腐食性食道狭窄の子供69人が対象となり、ステント使用と従来の治療で有意差が見られた（治癒率68% 対 83％）。 33
このような有望な結果にもかかわらず、現在まで小児におけるステント使用に関する研究発表はまだ少なく、大多数は成人も含み、腐食性狭窄への特異的使用は、他の病因による良性食道狭窄を含むコホートシリーズに限られている。 Manfrediらは食道閉鎖症修復後の吻合部食道狭窄を有する24人の小児を治療したが、臨床的成功率は30日で39％、90日で26％にすぎず、ステント除去後の狭窄再発も高い。 この結果は、使用したステントの種類に依存しなかった（ポリフレックス気道ステント、AERO完全被覆気管気管支ステント、ALIMAXX-ES完全被覆食道ステントを含む）34。最近（2015）、Langeらは、異なる病因の良性食道狭窄の子どもにおける完全被覆SEMS使用の経験（ただし腐食性狭窄はなし）を公表した。 2006年から2014年の間に、11人の小児がSEMS（胆道、気管支、大腸の市販のステント）で治療されました。 経過観察では55％が更なる介入なしに治療に成功したが、36％が最大4回の再留置を必要とし、27％が改善せず手術を要した。 35 Zhangらは、ステントの移動を減らすために、新たに設計された間欠的コネクタ付きの完全被覆型SEMSを用い、個々の患者に合わせたカスタムメイドのSEMSを作成した。 術後食道再狭窄を起こした5人の患者のうち、2人に潰瘍性狭窄が見られ、そのうち3人にステントの移動が起こったという残念な結果であった36。 2009年にVandenplasらにより、小児に生分解性ステントを使用した最初の報告がなされたが、4ヶ月間症状がなかった後、患者は重度の遠位食道狭窄を発症した37。最近（2013年）、苛性食道狭窄患者7人のレトロスペクティブケースシリーズに、生分解性ステントで治療した2人の子供（5歳と14歳）が含まれている。 28
食道ステント治療の成績は最適ではなく、小児用に特別に設計された食道ステントは市販されていないため、他のタイプのカスタムメイドのデバイスが使用されてきた。 Woynarowskiらは、細い経鼻胃管の上に同軸上に構築された、直径の異なる特殊なダブルルーメン、穿通型食道閉鎖保護チューブを開発した。 この装置は苛性ソーダによる損傷で難治性の食道狭窄をきたした2症例に使用された。 38,39
以上より、小児に対する物理的な力によるステント留置は最適とは言い難い。 狭窄部に非圧縮性の器具を挿入し、飲み込んだ食物によって断続的に「拡張」させるという別のアプローチは、器具の連続的な圧力と移動のリスクを軽減する魅力的なアイデアであると思われる。 この点で、DSはより多くの患者さんを対象とした小児用機器であると思われます。 2011年に発表された症例は、生後3ヶ月から10歳までの80名で、その大半（55名）は苛性食道狭窄を有していた。 14 合併症としては、ステントの部分的な変位が14.7%、ステントの胃への移動が2例のみで、内視鏡的に容易に回収された。 経鼻胃管留置期間の中央値は、他のデバイスと比較して短く（39日、最大65日）、経鼻胃管は心理的影響が強いとしても、子供や親のコンプライアンスは良好であり、忍容性が高いことがわかった14。 2013年、このグループは食道閉鎖症児26人の術後狭窄に対するDS使用の経験を発表し、成功率は80.7％、平均追跡期間は5.4年だった15
結論として、現在、小児患者の食道狭窄の治療に対する合意は少なく、理由は多様である。 今後、腐食性物質を摂取した小児患者に対する食道ステント留置の適応とプロトコルを最適化するために、プロスペクティブな多施設共同研究が必要であろう。 このデバイスは機能的拡張の新しい概念であり、通常の初期拡張術後に再発した食道狭窄のすべての症例で検討する価値がある。 5412＞倫理的開示 ヒトおよび動物被験者の保護＜9974＞著者らは、この研究のためにヒトや動物に対していかなる実験も行わなかったことを宣言する。
データの機密性
著者らは、この論文に患者のデータは登場しないことを宣言する。
プライバシーとインフォームドコンセントの権利
著者らは、この論文に患者のデータは登場しないことを宣言する。
利益相反
著者らは宣言すべき利益相反はない
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