子宮内膜症による腰部尿管狭窄症。

Abstract

子宮内膜症は子宮外に子宮内膜組織が存在することを特徴とする慢性婦人科疾患である. 本疾患は卵巣、子宮靭帯、卵管、子宮頸部・腟部を侵すことが最も多い。 尿路への浸潤は稀で、全症例の1〜2%程度であり、そのうち84%が膀胱に浸潤する。 今回我々は,37歳の患者における子宮内膜症による孤立性腰部尿管狭窄の1例を報告する。 患者は腰背部痛を訴え,高熱を呈して受診した. 泌尿器科的検査ではGiordanoの左単側陽性徴候を認めた. 血液検査では著明なリンパ球増加とCRPの上昇を認めた. 泌尿器科超音波検査では左腎臓に第1度の水腎症が認められ、両側とも結石に関する画像はなかった。 Uro-CTスキャンでは、腸骨管と骨盤管の移行部に尿管狭窄が確認された。 手術に移行し,腹腔鏡下傍尿管瘤切除術,内視鏡下機械的尿管拡張術,ステント留置術を施行した。 組織学的検査では,単純上皮に裏打ちされ,間質に囲まれた腺構造を認めた。 腺上皮の免疫組織化学的検査では,エストロゲン受容体およびプロゲステロン受容体が陽性であり,さらに間質細胞はCD10が陽性であった。 この所見から,孤立性腰部尿管内膜症という非常に稀な診断が下された。 はじめに

子宮内膜症は、機能的な子宮内膜組織、腺、間質が子宮外に異所的に存在し増殖することで特徴づけられる疾患である。

この疾患は、子宮内膜移植片、プラーク、子宮内膜腫および/または癒着の数、サイズ、および表在および/または深在位置によって、子宮内膜症の改訂米国生殖医療学会分類(米国生殖医療学会、1996)に従って、I期(最小、1~5ポイント)、II期(軽度、6~15ポイント)、III期(中程度、16~40ポイント)、および IV期(重度の780~40ポイント)に区分されている。

生殖年齢にある女性の約10%がこの病気に罹患していると推定される。 一般的な症状は、急性または慢性の骨盤痛と異常出血である。

骨盤痛は、月経困難症、性交疼痛症、排尿困難症、月経困難症、月経以外の慢性骨盤腹部筋肉痛など、幅広いタイプの組み合わせで表現されることがある。

多くの著者によって示唆されているように、子宮内膜症のリスクは、月経への曝露の増加に関連すると思われる生殖器系の健康因子(すなわち、, 多くの著者により示唆されているように、子宮内膜症のリスクは、月経への曝露の増加に関連しうる生殖器系の健康因子(すなわち、周期が短い、出血時間が長い、あるいは分娩数が少ない)により増加するようである。

この疾患は、卵巣(全症例の最大88%)、子宮靭帯、卵管、直腸、頸・膣領域、および尿路に最も頻繁に影響を及ぼす。 しかし、子宮内膜症は肝臓、膵臓、腸管、脾臓、胆嚢、腹壁、へそ鼻粘膜、中枢神経系など、他の腹部臓器に発生することがある。

今回、37歳女性の子宮内膜症による孤立性腰部尿管狭窄の1例を報告する。 症例紹介

37歳女性、腰部疝痛と高熱を呈した患者さん。 過去に発熱、骨盤痛、流星便を伴う腎尿管疝痛を繰り返し、複数の薬剤アレルギー(シプロフロキサシン、第3世代セファロスポリン、非ステロイド性抗炎症薬)を有していた。 初潮は10歳で、その後は規則正しい月経が続いていると報告された。 また,唯一の妊娠中に胎児への適応(胎動障害)のため帝王切開を受けた。 泌尿器科的検査では、Giordanoの左単側陽性徴候、左腎臓部、costovertebral angleに触知による圧痛を認めた。 血液検査で好中球増多、尿検査で大腸菌のコロニー形成単位が780>1.000.000であった。

抗生物質としてアモキシシリン+クラブラン酸1gr×2/dieをe.v.、副腎皮質ホルモン4mg/dieをi.m.で投与した。

泌尿器科超音波検査(図1)で左第1度水腎症、Uro-CT(図2)スキャンで左腎第1度水腎症を確認、腸骨管と骨盤管の移行部に15mm長の尿管狭窄を認めた。



図1

正常な大きさの左腎臓です。 第一度水腎症を伴い、炎症性プロセスにより厚みが増し、実質的なエコーが増加した状態。


図2

Uro-CT: (a)、(b)左腎臓の1度水腎症の確認。

さらにUro-MRIで精査したところ(図3)、左総腸骨動脈分岐部より12mm下に尿管の高輝度固形塊が認められました。


図3
Uro-MRI: (a) と (b) 左総腸骨動脈分岐部下の尿管高強度固体バルク。

子宮内膜症の珍しい形態を疑い、婦人科コンサルタントに従って、腫瘍マーカーとホルモン値の投与を行ったところ、17βエストラジオールの値でのみ増加を検出し、表1で報告した値を示しました。

腫瘍マーカー値

0-3 UI/mL.

0,97 ng/mL

ホルモン値

4.46 mIU/mL

227 pg/mL

分析値 正常範囲
CA 125(癌抗原125) 21.0.0.0.0.0.0.0.0.0.0.0.0.0.0.0.1.0 0.0,84 UI/mL 0-33 UI/mL
CA 19.9(癌抗原19.9) 8,25 UI/mL 0-40 UI/mL
CEA(carcinoembryonic antigen) 0,46 ug/mL Nonsmoker(as the patient):0-3 ug/mL.XL
CEA
AFP(アルファフェトプロテイン) 0〜7,5 ng/mL
FSH(卵胞刺激ホルモン) 卵胞期(患者さんのように):3,5-12,5 mIU/mL
LH(luteinizing hormone) 3.04 mIU/mL 卵胞期(患者同様):2,4-12,6 mIU/mL
E2(17βエストラジオール) Follicular Phase(患者同様):1. 12,5-166 pg/mL
PG(progesterone) 0,70 ng/mL Follicular phase(as were the patient): 0,2-1,5 ng/mL
β-HCG (β-)human chorionic gonadotropin) Negative
Table 1
腫瘍マーカーとホルモン値。

腹腔鏡手術に対応し、内膜症様組織をデバルキングしました。

病理組織学的所見から子宮内膜症の診断がついた。 ホルマリン固定,パラフィン包埋後,4μmに切片作成し,ヘマトキシリン・エオジン染色で組織学的検査を行った。 顕微鏡的には、子宮内膜様間質に埋め込まれた円柱上皮に裏打ちされた様々な大きさの内膜型腺が筋組織内に認められた(図4(a)および図4(b))。 免疫組織化学的検査では、腺と子宮内膜間質において、エストロゲンとプロゲステロンの受容体(ERとPR)の核染色が認められた(図4(d))。 また、CD10染色は子宮内膜様間質でびまん性に認められた(図4(c))。




図4
(a) Endometrial->933が筋組織内に認められ、子宮内膜様間質に埋没していた(ヘマトキシリン・エオジン染色。 原倍率100倍)。 (b) 腺の高倍率写真、腺を裏打ちする円柱状の上皮を示す(ヘマトキシリン・エオジン染色、原倍率200倍)。 (c)子宮内膜間質におけるCD10染色(CD10染色;原倍率、100倍)。 (d)子宮内膜焦点の上皮細胞および間質細胞におけるエストロゲン受容体の核染色(estrogen receptor stain; original magnification, ×200)

術後4日で退院した。 術後15日目の超音波検査、血液検査はすべて正常範囲内であった。 術後3ヶ月でステント抜去を行った。 3.考察

子宮内膜症の病因については、免疫、ホルモン、遺伝、環境因子が関与していると考えられ、未だ議論のあるところである。 この説によると、逆行性月経の際に、真性子宮内膜細胞が経管を通じて腹腔内に逆流し、腹膜壁に付着して増殖し、子宮内膜症病変を形成するという。 今のところ反証はされていないが、生殖年齢で卵管穿孔のある子宮内膜症でない女性の90%に、病気を引き起こすことなく逆行性月経が観察されることから、この説は確定的ではないと思われる。 また、子宮内膜の病巣は、子宮静脈やリンパ液の流れに乗った子宮内膜細胞から発生するという説や、逆に子宮内膜症は、生殖器官の形成がうまくいかず、内膜細胞を生み出す原始組織が移動することによって発生するという説(胚性分化説)などもあるようです。

また、この病気は、まだ知られていない刺激による継続的なペーシングの結果、内臓および腹部の腹膜の細胞の形質転換の過程(coelomic origin)に由来するという可能性もある 。

先に紹介した症例では、左腰部尿管の内膜症焦点は逆行性月経によって逆流した内膜の破片、あるいは子宮血管循環を介して由来するのではないかと推測される。 このような展開によれば、腹膜や他の骨盤内の部位に他の子宮内膜症の着床を認めず、骨盤内臓器間の線維化や癒着も認められないことは極めて珍しい。 このため、(私たちが観察した)孤立性左腰部尿管内膜症を説明する別の仮説として、ミュラー由来の前駆細胞がある刺激を受けた後、典型的なインプラントを形成するように進化したためではないか、ということが考えられます。

子宮内膜の着床の場所と広がりによって、表在性腹膜内膜症、卵巣内膜症、深在性浸潤性内膜症(DIE)に大別されます。 この最後の形態は、骨盤腹膜の壁を5mm以上越えて浸潤し、通常、子宮仙骨靭帯、直腸膣腔、膣後壁の上3分の1、腸および尿路を侵すことを特徴とし、Nezhat et al.が報告している。

本症例はTraşcăらの報告と同様、非特異的な症状、偽腫瘍の発生、術前の病因診断の確立が不可能であったため、このような症例とした。 本症例の特徴は,子宮内膜症が主に腰部尿管に限局しており,他の部位に及ばないことである。 最後に,生殖年齢の女性患者において結石を認めない単側尿管水腎症の原因として,遠隔かつ稀なケースであっても子宮内膜症は考慮されるべきである。 本論文の内容および執筆については、著者のみが責任を負うものとする