要旨
背景 骨盤内炎症性疾患(PID)でびまん性腹水が生じることは稀である。 PIDに続発する重症の癒着性疾患では、炎症後瘢痕化による封入体嚢胞、さらには骨盤腹膜結節を形成し、血清CA-125値の上昇をきたすことがある。 これらの所見は、卵巣新生物を模倣している可能性がある。 症例 クラミジア・トラコマティス感染による多発性骨盤内嚢胞とびまん性腹水を呈した22歳女性の症例を報告する。 初診時の婦人科検診ではPIDの明らかな所見は認められなかったが,クラミジア・トラコマティス検査陽性,病理所見,他原因の除外により診断に至った. 結論 腹痛,腹水,骨盤内嚢胞性腫瘤を有する性的に活発な若年女性の鑑別診断には,Chlamydia trachomatisおよびその他の感染性因子を考慮する必要がある. このような集団における徹底的な検査は,より侵襲的な処置や不必要な再手術の回数を減らすことができるかもしれない。 はじめに
クラミジア・トラコマティス感染は、肺、リンパ節、腹膜腔、泌尿器系など複数の臓器で発生する可能性がある。 若年女性における多人数での性行為の増加により,性感染症やその急性・慢性的な後遺症が増加した。 その結果、腹膜炎を引き起こす腹腔内炎症性疾患も、クラミジア・トラコマティス感染症の症状としてより一般的になる可能性があります。 クラミジア・トラコマティスによる重症PIDでは、腹水、骨盤内腫瘤、袋状結節の検査所見に加え、Ca-125腫瘍マーカーの上昇や卵巣悪性腫瘍を模倣する画像所見がみられることがある
2. 症例
22歳のG2 P-0-0-2-0 ヒスパニック系の患者が、腹痛の悪化と両側嚢胞性付属器病変に隔壁と大きな腹水の所見を認め、評価と管理のために外来から転院してきた。 彼女の産科および婦人科の病歴は,選択的中絶のための2回の拡張掻爬術が重要であった. 手術歴はそれ以外に重要なものはなかった。 彼女は現在経口避妊薬を使用しており,性的に活発であり続けた. 性感染症の既往はなく、最近の乳頭塗抹標本もありませんでした。 病歴は、双極性障害とうつ病が顕著であった。 社会歴は、養子であること、生みの親を知らないことが特徴的であった。
彼女は以前,発熱,悪寒,膣分泌物の異常の報告なしに右下腹部痛の評価のために外部の病院の救急部(ED)を受診していた。 胃腸症状や泌尿器症状はなかった。 尿中妊娠検査は陰性であった。 骨盤超音波検査を含む検査の結果、この痛みは卵巣嚢腫の破裂によるものと考えられ、鎮痛剤で管理された。 しかし、2週間後、痛みが持続するため外来を受診し、再度骨盤内超音波検査を行ったところ、最大径5cmの大きな両側隔壁性卵巣嚢腫があり、骨盤内には遊離液が認められました。
来院時、痛みは右下腹部から左下腹部へ移動し、運動すると悪化すると報告された。
診察の結果,無熱で血行動態は安定していた. 腹部は軟らかいが膨満感があり、上腹部の鼓膜は深部触診で軽度の圧痛を認めた。 リバウンドやガーディングはなく、Murphy’s signは陰性であった。 この検査で液状波が誘発された。 骨盤内視鏡検査では黄白色の膣分泌物が少なく、両側付属器の圧痛は右より左で、骨盤内の膨満感があった。 直腸診では異常なし。
血液検査の結果、ヘモグロビン10.8g/dLの軽度の貧血であった。 白血球数は6,800/μl、血小板数は358,000/μlと正常範囲内であった。 総合代謝プロファイルは正常範囲内であり,肝機能障害の所見は認められなかった. 血清CA 125とインヒビン分析は、それぞれ97.1 U/mLと35 pg/mLで、レベル上昇を示した。 その他の腫瘍マーカーは正常範囲内であった。
クラミジア・トラコマティスおよびN. gonorrhoeaeのDNAプローブテストは腟内検査時にEDで実施された。 C. trachomatis検査は陽性であり,ED受診時にアジスロマイシン単回投与2gで直ちに治療開始となった。 パートナーも治療を受けた。 C. trachomatis検査が陽性であったため,患者の同意を得て,HIVやVDRLなどの性感染症(STI)を除外するための他の血清学的検査を実施した。 しかし,その後のSTI検査はすべて陰性であった。
超音波所見から腹部・骨盤のCT検査が行われ,右付属器と左付属器にそれぞれ3.5cmと1.4cmの縁強化型複雑嚢胞性病変,さらに両属器に複数の他の結節が認められた(図4)。 また、CT検査では腸間膜の軟部組織の増強、骨盤内の腹膜の増強、多量の腹水、1cmの不定形の肝病変が認められた(図3)。 この時点での鑑別診断は、感染症、炎症性疾患、悪性疾患の可能性など広範であった。 胸部画像は非典型的であった。 CT検査では腸間膜疾患と肝臓病変が認められ、これらは転移性卵巣癌に見られる可能性が高いことから、悪性腫瘍の可能性をさらに検討することとなった。 腹水は麦わら色で、細胞診では悪性腫瘍は陰性、真菌や細菌は直接顕微鏡検査、グラム染色、培養のいずれでも検出されなかった。
この年齢層における胚細胞卵巣腫瘍の可能性と同様に、彼女の家族歴に関する知識が限られていたので、患者は所見をさらに調べるために診断的腹腔鏡検査の選択肢について相談された。 彼女は、探索的腹腔鏡検査、片側または両側の膀胱摘出術、肝生検、およびその他の必要な処置に同意した。 術中所見はFitz-Hugh-Curtis症候群、限局性腹水、全身の重症PIDと一致した(図1、図2)。 最終的に1cm結節に対するsegment 3肝楔状切除術、骨盤洗浄、卵膜・腹膜生検、腹腔・骨盤内癒着剥離を施行した。 肝臓病変は、クラミジア・トラコマティス感染症であっても非常に予期せぬ所見であり、管理医師は、原発性肝臓病変と他の部位からの転移性沈着物のような他の病因を除外することを望んだ。
図1
病理検査で非定型リンパ増殖が認められたため,腹水フローサイトメトリーやB細胞・T細胞遺伝子再配列検査も実施された。 これらの結果はいずれも有意な異常はなく,非定型リンパ球増殖は重症のPIDによるものと考えられた。 腹水中のクラミジア・トラコマティスIgG抗体価は1:1024であり,この診断を支持するものであった。 前治療でアジスロマイシンを点滴投与していたため,セフトリアキソン250 mgを単回筋肉内投与後,メトロニダゾール500 mg 1日2回,ドキシサイクリン100 mg 1日2回を投与した。 術後経過は問題なく、術後3日目に自宅退院した。
術後25日目に再び腹部膨満感を訴え、腹水の再貯留を認めた。 再度の腹腔穿刺を施行した。 腹水は主に局所に貯留しており、症状緩和のため漿液性腹膜液を600ccドレナージした。 退院後も抗生剤治療を継続し、合計28日間の抗生剤投与を行った。 初診から8ヶ月後の経過観察では、完全に無症状であった。 経過観察中の骨盤内超音波検査では,卵巣は正常で,骨盤内遊離液は少量であった。 考察
C. trachomatis感染の診断は,分泌物,涙,血清,頸管粘液などの体液中のC. trachomatisに対する IgM, IgG抗体の免疫蛍光法による検出を基本とすることが一般的である。 この患者の腹水中の抗体価は,腹水形成を伴うC. trachomatis腹膜炎と推定される診断を支持するものであった. 腹水中の抗体価測定に関する報告は極めて少ない. クラミジアに関連した腹水症例が最初に報告されたのは1978年であった. 腹水中の高い抗体価はC. trachomatis腹膜炎を示唆するものであると文献的には考えられている。 さらに、C. trachomatis腹膜炎を示唆する他の所見として、慢性肝疾患がなく、腹水分析でリンパ球が優位であること、高蛋白質含有により滲出過程が認められること、が挙げられる。
C.trachomatis関連腹水の一般的な管理は、azithromycinまたはdoxycyclineの投与である。 既報の文献によると、腹水形成を含む患者の症状は、抗生物質による治療後に一般的に減少することが示されている。 trachomatis腹水は自己限定的な症状である可能性があり、その解消は必ずしも抗生物質の投与に依存しない可能性が示唆されている。 したがって、腹痛、腹水、骨盤内嚢胞性腫瘤を有する性的に活発な閉経前の患者に対しては、C. trachomatisおよび他の感染性病因を鑑別診断に加える必要があり、これらの患者のワークアップの初期段階で適切な検査を行う必要がある。 このような症例における主な困難は、患者の臨床像に複数の病因があることを考慮することと、過剰な調査の危険性とのバランスを取ることである。 本症例は、クラミジア・トラコマティスの核酸プローブが陽性であったにもかかわらず、画像所見から潜在的な癌の診断を見逃さないことを目的としていた。
補足事項
(1) C. trachomatis感染は肺、リンパ節、腹膜腔、泌尿器など多臓器で発生する可能性がある。 (2)重症の癒着症では,骨盤内に卵巣新生物を模倣した包埋嚢胞を形成することがある。 (卵管膿瘍形成、腹水、炎症後瘢痕による結節を合併したPID患者は、卵巣新生物を模倣する可能性がある。 (4) 腹痛、腹水、骨盤内嚢胞性腫瘤を有する性的に活発な若年者では、C. trachomatisおよび他の感染性病因を鑑別診断に加えるべきである。